La evaluación periódica del cambio temporal de los síntomas de los niños con trastorno del espectro del autismo (TEA) que participan en un ensayo clínico ha sido un desafío de larga data. Un obstáculo común en estos esfuerzos es la disponibilidad de técnicos capacitados necesarios para realizar una evaluación rigurosa y consistente de los niños en múltiples puntos temporales. Si los padres pudieran administrar evaluaciones psicométricas periódicas a sus hijos, el coste de los ensayos clínicos se reduciría, lo que permitiría realizar ensayos clínicos más largos con un mayor número de sujetos.
El ATEC se desarrolló para proporcionar ese método gratuito y de fácil acceso para que los cuidadores pudieran hacer un seguimiento de los cambios de los síntomas del TEA a lo largo del tiempo (Rimland y Edelson 1999). Varios estudios han tratado de confirmar la validez y fiabilidad del ATEC (Al Backer 2016; Geier et al. 2013; Jarusiewicz 2002), sin embargo, ninguno hasta la fecha ha evaluado los cambios longitudinales en las puntuaciones del ATEC de los participantes con respecto a la edad, el sexo y la gravedad del TEA. Un ensayo llevado a cabo por Magiati et al., tenía como objetivo evaluar exhaustivamente la capacidad de ATEC para medir longitudinalmente los cambios en el rendimiento de los participantes (Magiati et al. 2011). Ese estudio utilizó la ATEC para supervisar el progreso de 22 escolares durante un período de 5 años. La puntuación de ATEC se comparó con métricas cognitivas, de lenguaje y de comportamiento específicas para cada edad, como la Escala de Inteligencia Preescolar y Primaria de Wechsler. Los investigadores observaron el alto nivel de consistencia interna de ATEC, así como una alta correlación con otras evaluaciones estandarizadas utilizadas para medir las mismas capacidades en niños con TEA (Magiati et al. 2011). Charman et al. utilizaron la ATEC entre otras medidas para probar la viabilidad del seguimiento de los cambios longitudinales en los niños utilizando cuestionarios administrados por los cuidadores y observaron efectos diferenciales entre las subescalas de la ATEC, posiblemente impulsados por subescalas centradas en el desarrollo frente a subescalas centradas en los síntomas que se confunden en la puntuación total de la ATEC (Charman et al. 2004). Otro estudio que evaluó la capacidad de la intervención dietética para afectar a los síntomas del TEA también utilizó el ATEC como medida principal (Klaveness et al. 2013), concluyendo que tiene una «alta fiabilidad general» junto con una facilidad de acceso. Whitehouse et al. utilizaron la ATEC como medida de resultado primaria para un ensayo controlado aleatorio de su intervención basada en el iPad para el TEA llamada TOBY (Whitehouse et al. 2017). Este ensayo se llevó a cabo durante un período de 6 meses, con evaluaciones de resultados en los puntos de tiempo de 3 y 6 meses. Aunque el estudio no demostró diferencias significativas en la puntuación de ATEC entre los grupos de prueba, los investigadores reafirmaron su uso de ATEC, señalando su «consistencia interna y validez predictiva adecuada» (Whitehouse et al. 2017). Estos estudios apoyan la viabilidad de ATEC como una herramienta para la medición longitudinal de la gravedad del TEA que puede ser vital para el seguimiento de los cambios de los síntomas durante un ensayo.
El estudio actual analizó los datos reportados por los participantes que utilizan la versión en línea ATEC durante un período de tiempo de 4 años desde 2013 hasta 2017. La evaluación de estos datos permitió conocer los efectos de la edad, el sexo, el país de origen y la gravedad del TEA en los cambios longitudinales de la puntuación ATEC, con todos estos factores (excepto el sexo) mostrando diferencias estadísticamente significativas que afectan a la dinámica de la puntuación ATEC. Estos resultados identifican variables específicas capaces de alterar la trayectoria del desarrollo de los niños con TEA e indican posibles vías de investigación futura de las relaciones causales relacionadas con los cambios en la gravedad del TEA.
El sexo no afecta a la puntuación ATEC
La prevalencia del TEA tiene un fuerte sesgo masculino, afectando a cuatro veces más hombres que mujeres. En consecuencia, estábamos interesados en las diferencias en la tasa de mejora entre los participantes de diferentes sexos. No se observaron diferencias significativas en la mejora de la puntuación total del ATEC. Esto sugiere que la tasa de mejora de los síntomas del TEA sigue siendo similar en hombres y mujeres.
Efecto de la edad en la puntuación ATEC
La edad de los participantes fue un factor modulador significativo a la hora de determinar la tasa de su mejora. Los niños más jóvenes demostraron una mayor mejora en la puntuación total del ATEC. Este fenómeno se repitió en todas las subescalas, ya que las diferencias entre el grupo de 2-3 años y el de 3-6 años alcanzaron significación estadística para las subescalas de Comunicación, Sociabilidad y Física y las diferencias entre el grupo de 2-3 años y el de 6-12 años alcanzaron significación estadística para todas las subescalas (Tabla 6). Este hallazgo es coherente con otros estudios longitudinales de ATEC: los niños más pequeños mostraron una mayor mejora en la puntuación total de ATEC en comparación con los niños mayores (Magiati et al., Charman et al., Whitehouse et al., Tabla 14).
También se encontró que la magnitud de la disminución anual de la puntuación de ATEC era más o menos similar a otros informes a través del rango de edad estudiado. En el caso de los niños más pequeños, la reducción de la puntuación ATEC observada en este estudio se sitúa entre las del ensayo de Whitehouse et al./TOBY y las de Charman et al., Tabla 14. Para los niños mayores, la reducción de la ATEC observada en este estudio es algo similar a la comunicada por Charman et al., Tabla 14.
Las pequeñas diferencias entre los estudios pueden atribuirse a las diferencias en el diseño de los mismos. En particular, el estudio actual (1) contaba con un número significativamente mayor de participantes, (2) se basaba en un mayor número de evaluaciones ATEC, y (3) se llevó a cabo durante un período de tiempo más largo que todos los demás que se analizan en este documento.
Efecto de la gravedad del TEA en la puntuación ATEC
Al comparar la diferencia en la Media LS para la puntuación total ATEC en la Visita 1, las tres comparaciones por pares entre los grupos de gravedad arrojaron diferencias estadísticamente significativas (Tabla 10). Esto contrasta con la Visita 8, en la que ninguna de las comparaciones alcanzó significación estadística (Tabla 10). Los resultados de las cuatro subescalas reflejaron los de la puntuación total de ATEC, no mostrando diferencias estadísticamente significativas entre los grupos de gravedad en la Visita 8 (Tabla 10). Esto puede ser simplemente un artefacto de la definición de gravedad del TEA, que se basa en la puntuación total inicial de ATEC del niño. Este método agrupa a los niños con la misma puntuación total inicial de ATEC independientemente de la edad. Así, los niños que obtienen una puntuación de 80 en su evaluación inicial a los 10 años se agrupan con los niños que obtienen una puntuación de 80 en su evaluación inicial a los 2 años. Según las normas ATEC (Mahapatra et al. 2018), estos niños obtendrán una puntuación de 70 y 25 respectivamente a la edad de 12 años, por lo que pertenecen claramente a grupos de gravedad diferentes. Esta incoherencia en la definición de la gravedad del TEA basada únicamente en la puntuación total inicial de la ATEC, independientemente de la edad, puede explicar la observación de que ninguna de las comparaciones de grupos alcanzó significación estadística en la visita 8.
La definición de los grupos de gravedad del TEA basada en dos parámetros -la puntuación total inicial de la ATEC y la edad- arrojó resultados algo superiores en comparación con la definición de la gravedad del TEA basada únicamente en la puntuación total inicial de la ATEC. Aunque ambos métodos de definición no mostraron diferencias estadísticamente significativas entre los grupos de gravedad en la Visita 8 en la puntuación total de ATEC (Tablas 10, 13), el primer método mostró diferencias estadísticamente significativas por pares entre todos los grupos en la Visita 8 para la subescala de Comunicación, lo que indica una mayor mejora en los niños con TEA más leve y confirma la ventaja de la asignación de grupos de gravedad basada tanto en la puntuación total inicial de ATEC como en la edad.
Función del país de origen
La sabiduría convencional puede sugerir que el mayor acceso a los recursos, incluida la terapia proporcionada por el gobierno para el TEA, debería conducir a mayores mejoras. Las naciones de habla inglesa (Estados Unidos, Canadá, Reino Unido, Irlanda, Australia y Nueva Zelanda) lideran el mundo en gasto gubernamental en terapia para niños con TEA (Ganz 2007; Horlin et al. 2014; Paula et al. 2011) y, por lo tanto, se esperaría que produjeran resultados superiores de la terapia para TEA. Sorprendentemente, una comparación de las naciones de habla inglesa con los países de habla no inglesa demostró mayores mejoras en la puntuación total de ATEC, así como en cada subescala dentro de las naciones de habla no inglesa (Tabla 8).
Esta observación va en contra del pensamiento convencional y subraya el consenso de que hay un potencial para mejorar el tratamiento de los niños con TEA en el mundo desarrollado. Si bien es difícil especular sobre la razón de esta disparidad entre los países desarrollados de habla inglesa y los países que no son de habla inglesa, es notable que el tratamiento de los niños es más a menudo subcontratado en los países desarrollados de habla inglesa en comparación con las sociedades más tradicionales donde los abuelos están más comúnmente disponibles y es más probable que la madre se quede en casa para cuidar personalmente a un niño (Fetterolf 2017). Otros factores, como las diferencias en la dieta (Adams et al. 2018; Rubenstein et al. 2018), la dependencia de la tecnología (Dunn et al. 2017; Grynszpan et al. 2014; Lorah et al. 2013; Odom et al. 2015; Ploog et al. 2013) y los medicamentos recetados (Lemmon et al. 2011) también podrían desempeñar un papel.
Limitaciones
La selección de los participantes presenta un desafío novedoso en un estudio centrado en evaluaciones administradas por los cuidadores. En la selección de los participantes para su inclusión en este estudio, no se pudo establecer una línea de base del diagnóstico de TEA, ya que el diagnóstico del niño no forma parte del cuestionario ATEC. Por lo tanto, no es imposible que algunos de los participantes no tuvieran un diagnóstico de TEA. Por ejemplo, los padres de un niño neurotípico, preocupados por cualquier motivo por un diagnóstico de TEA, podrían haber decidido controlar el desarrollo del niño con las evaluaciones ATEC y, por lo tanto, añadir inadvertidamente a su hijo de desarrollo normal a la colección ATEC. Como los niños neurotípicos se desarrollan más rápido, la presencia de niños neurotípicos en el conjunto de datos habría aumentado artificialmente la magnitud de los cambios anuales de las puntuaciones ATEC, predominantemente para los participantes más jóvenes.
Sin embargo, es poco probable que hubiera muchos participantes neurotípicos en nuestra base de datos. En primer lugar, el ATEC es prácticamente desconocido fuera de la comunidad autista. En segundo lugar, hay pocos incentivos para que los padres de niños neurotípicos completen múltiples y exhaustivos cuestionarios ATEC (a menos que uno de los niños haya sido diagnosticado previamente con TEA). En tercer lugar, como se describe en la sección «Métodos», para limitar aún más la contribución de los niños neurotípicos, se excluyeron los participantes que posiblemente representaban a la población neurotípica: aquellos con una puntuación total inicial de ATEC de 20 o menos (7% de todos los participantes) y aquellos que completaron su primera evaluación antes de los dos años de edad (3% de los participantes restantes). A pesar de este esfuerzo, los datos reportados pueden sobreaproximar la magnitud de los cambios anuales de las puntuaciones de ATEC, especialmente en los participantes más jóvenes.
Como han señalado otros grupos (Whitehouse et al. 2017; Charman et al. 2004), el uso de ATEC como medida de resultado primaria tiene algunos inconvenientes inherentes. Mientras que el ATEC es capaz de delinear las diferencias incrementales en la gravedad del TEA entre los participantes, la variedad de medidas entre sus subescalas no logra diferenciar los cambios específicos del desarrollo de los específicos de los síntomas. Este aspecto del ATEC puede introducir una variable de confusión cuando los participantes se encuentran en diferentes etapas de desarrollo y siguen trayectorias de desarrollo únicas durante un estudio. Para mitigar estos efectos, los diseños de los ensayos deben separar con precisión a los participantes según la etapa de desarrollo. Esto se consigue con mayor frecuencia utilizando la edad como indicador de la etapa de desarrollo.