A klinikai vizsgálatban részt vevő autizmus spektrumzavarral (ASD) élő gyermekek tüneteiben bekövetkező időbeli változás rendszeres értékelése régóta kihívást jelent. Ezen erőfeszítések közös akadálya a gyermekek több időpontban történő szigorú és következetes értékeléséhez szükséges képzett technikusok rendelkezésre állása. Ha a szülők rendszeresen elvégezhetnék gyermekeik pszichometriai értékelését, akkor a klinikai vizsgálatok költségei csökkennének, ami lehetővé tenné a hosszabb klinikai vizsgálatokat a nagyobb számú alanyokkal.
Az ATEC-et azért fejlesztették ki, hogy a gondozók számára ilyen ingyenes és könnyen hozzáférhető módszert biztosítson az ASD tüneteinek időbeli változásainak nyomon követésére (Rimland és Edelson 1999). Különböző tanulmányok igyekeztek megerősíteni az ATEC érvényességét és megbízhatóságát (Al Backer 2016; Geier et al. 2013; Jarusiewicz 2002), azonban eddig még egyik sem értékelte a résztvevők ATEC-pontszámának longitudinális változásait az életkor, a nem és az ASD súlyossága tekintetében. A Magiati és munkatársai által végzett egyik vizsgálat célja az volt, hogy átfogóan értékelje az ATEC képességét a résztvevők teljesítményében bekövetkező változások longitudinális mérésére (Magiati és munkatársai 2011). Ebben a vizsgálatban az ATEC-et 22 iskolás gyermek fejlődésének nyomon követésére használták 5 éven keresztül. Az ATEC pontszámot olyan életkor-specifikus kognitív, nyelvi és viselkedési mérőszámokkal hasonlították össze, mint a Wechsler óvodai és általános iskolai intelligencia-skála. A kutatók megállapították az ATEC magas szintű belső konzisztenciáját, valamint a magas korrelációt más standardizált felmérésekkel, amelyeket ugyanezen képességek mérésére használtak ASD-s gyermekeknél (Magiati et al. 2011). Charman és munkatársai az ATEC-et más mérések mellett arra használták, hogy teszteljék a gyermekek longitudinális változásainak nyomon követhetőségét a gondozók által kezelt kérdőívek segítségével, és differenciált hatásokat figyeltek meg az ATEC alskálái között, amelyeket valószínűleg a fejlődésközpontú és a tünetközpontú alskálák okoznak, amelyeket az ATEC összpontszámában összevontak (Charman és munkatársai 2004). Egy másik tanulmány, amely azt vizsgálta, hogy az étrendi beavatkozás képes-e befolyásolni az ASD tüneteit, szintén az ATEC-et használta elsődleges mérőeszközként (Klaveness et al. 2013), és arra a következtetésre jutott, hogy “magas általános megbízhatósággal” rendelkezik, amelyhez könnyű hozzáférhetőség párosul. Whitehouse és munkatársai az ATEC-et használták elsődleges kimeneti mérőeszközként a TOBY nevű, iPad-alapú ASD-intervenciójuk randomizált, kontrollált vizsgálatában (Whitehouse és munkatársai 2017). Ezt a vizsgálatot 6 hónapos időtartamon keresztül végezték, 3 és 6 hónapos időpontokban végzett kimenetelértékelésekkel. Bár a vizsgálat nem mutatott ki szignifikáns ATEC-pontszámkülönbségeket a vizsgálati csoportok között, a kutatók megerősítették az ATEC használatát, megjegyezve annak “belső konzisztenciáját és megfelelő prediktív érvényességét” (Whitehouse et al. 2017). Ezek a vizsgálatok alátámasztják az ATEC mint az ASD súlyosságának longitudinális mérésére szolgáló eszköz életképességét, amely létfontosságú lehet a tünetek változásának nyomon követésében egy vizsgálat során.
A jelenlegi tanulmány az ATEC online verzióját használó résztvevők által jelentett adatokat elemezte egy 4 éves időszak alatt, 2013 és 2017 között. Ezen adatok értékelése betekintést engedett az életkor, a nem, a származási ország és az ASD súlyosságának az ATEC-pontszám longitudinális változásaira gyakorolt hatásaiba, mivel mindezen tényezők (a nem kivételével) statisztikailag szignifikáns különbségeket mutattak az ATEC-pontszám dinamikájára. Ezek az eredmények azonosítják azokat a konkrét változókat, amelyek képesek megváltoztatni az ASD-s gyermekek fejlődési pályáját, és jelzik az ASD súlyosságában bekövetkező változásokkal kapcsolatos ok-okozati összefüggések jövőbeli vizsgálatának lehetséges útjait.
A nem befolyásolja az ATEC-pontszámot
Az ASD előfordulása erősen férfias, négyszer annyi férfit érint, mint nőt. Ennek megfelelően arra voltunk kíváncsiak, hogy a különböző nemű résztvevők között milyen különbségek vannak a javulás mértékében. Az ATEC összpontszám javulásában nem tapasztaltunk szignifikáns különbségeket. Ez arra utal, hogy az ASD-tünetek javulásának mértéke hasonló marad a férfiak és a nők esetében.
A kor hatása az ATEC-pontszámra
A résztvevők életkora jelentős moduláló tényező volt a javulás mértékének meghatározásában. A fiatalabb gyermekek nagyobb javulást mutattak az ATEC összpontszámában. Ez a jelenség megismétlődött az alskálákon, a 2-3 évesek csoportja és a 3-6 évesek csoportja közötti különbségek a kommunikáció, a szociabilitás és a fizikai alskálák esetében, a 2-3 évesek csoportja és a 6-12 évesek csoportja közötti különbségek pedig az összes alskála esetében érték el a statisztikai szignifikanciát (6. táblázat). Ez az eredmény összhangban van más ATEC longitudinális vizsgálatokkal: a fiatalabb gyermekek nagyobb javulást mutattak az ATEC összpontszámában, mint az idősebb gyermekek (Magiati és mtsai., Charman és mtsai., Whitehouse és mtsai., 14. táblázat).
Az ATEC-pontszám éves csökkenésének nagysága is nagyjából hasonlónak bizonyult más jelentésekhez a vizsgált életkori tartományban. A fiatalabb gyermekek esetében az ATEC-pontszám ebben a vizsgálatban tapasztalt csökkenése a Whitehouse et al./TOBY vizsgálat és a Charman et al. által mért értékek között van, 14. táblázat. Az idősebb gyermekek esetében az ebben a vizsgálatban tapasztalt ATEC-csökkenés némileg hasonló a Charman és munkatársai által jelentetthez, 14. táblázat.
A vizsgálatok közötti kis különbségek a vizsgálati tervben mutatkozó különbségeknek tulajdoníthatók. Különösen a jelenlegi vizsgálatban (1) lényegesen több résztvevő volt, (2) nagyobb számú ATEC-értékelésen alapult, és (3) hosszabb idő alatt végezték, mint az összes többi itt tárgyalt vizsgálatban.
Az ASD súlyosságának hatása az ATEC-pontszámra
Az 1. látogatáskor az ATEC-összpontszám LS-középértékének különbségét összehasonlítva a súlyossági csoportok közötti mindhárom páros összehasonlítás statisztikailag szignifikáns különbségeket eredményezett (10. táblázat). Ez ellentétben áll a 8. látogatással, amikor egyik összehasonlítás sem ért el statisztikai szignifikanciát (10. táblázat). Mind a négy alskála eredményei tükrözték az ATEC összpontszámának eredményeit, és nem mutattak statisztikailag szignifikáns különbséget a súlyossági csoportok között a 8. látogatáskor (10. táblázat). Ez egyszerűen az ASD súlyosságának meghatározásából adódhat, amely a gyermek kezdeti ATEC összpontszámán alapul. Ez a módszer az azonos kezdeti ATEC-összpontszámmal rendelkező gyermekeket életkortól függetlenül csoportosítja. Így azokat a gyermekeket, akik 10 éves korukban 80 pontot értek el a kezdeti értékelésen, egy csoportba sorolják azokkal a gyermekekkel, akik 80 pontot értek el a kezdeti értékelésen 2 éves korukban. Az ATEC-normák szerint (Mahapatra et al. 2018) ezek a gyermekek 12 éves korukban 70, illetve 25 pontot fognak elérni, ezért egyértelműen különböző súlyossági csoportokba tartoznak. Az ASD súlyosságának kizárólag a kezdeti ATEC összpontszámon alapuló, életkortól független meghatározásának ez az ellentmondásossága magyarázhatja azt a megfigyelést, hogy a 8. látogatáskor egyik csoportösszehasonlítás sem érte el a statisztikai szignifikanciát.
Az ASD súlyossági csoportjainak két paraméter – a kezdeti ATEC összpontszám és az életkor – alapján történő meghatározása némileg jobb eredményeket hozott, mint a kizárólag a kezdeti ATEC összpontszámon alapuló ASD súlyosságának meghatározása. Míg mindkét meghatározási módszer nem mutatott statisztikailag szignifikáns különbséget a súlyossági csoportok között a 8. vizsgálatnál az ATEC összpontszámában (10., 13. táblázat), az előbbi módszer statisztikailag szignifikáns páronkénti különbséget mutatott az összes csoport között a 8. vizsgálatnál a kommunikáció alskála tekintetében, ami az enyhébb ASD-s gyermekeknél nagyobb javulást jelzett, és megerősítette a kezdeti ATEC összpontszám és az életkor alapján történő súlyossági csoportbeosztás előnyét.
A származási ország szerepe
A hagyományos bölcsesség azt sugallhatja, hogy az erőforrásokhoz való fokozott hozzáférés, beleértve az ASD államilag biztosított terápiáját, nagyobb javuláshoz kellene, hogy vezessen. Az angol nyelvű nemzetek (az Egyesült Államok, Kanada, az Egyesült Királyság, Írország, Ausztrália és Új-Zéland) vezetnek a világon az ASD-s gyermekek terápiájára fordított kormányzati kiadások tekintetében (Ganz 2007; Horlin et al. 2014; Paula et al. 2011), és ezért elvárható lenne, hogy az ASD terápiájának jobb eredményei legyenek. Meglepő módon az angol nyelvű nemzetek és a nem angol nyelvű országok összehasonlítása nagyobb javulást mutatott az ATEC összpontszámában, valamint az egyes alskálák tekintetében a nem angol nyelvű nemzeteken belül (8. táblázat).
Ez a megfigyelés ellentétes a hagyományos gondolkodással, és aláhúzza azt a konszenzust, hogy a fejlett világban lehetőség van az ASD-s gyermekek kezelésének javítására. Noha nehéz találgatni, hogy mi az oka ennek a fejlett angol nyelvű és nem angol nyelvű országok közötti különbségnek, figyelemre méltó, hogy a fejlett angol nyelvű országokban gyakrabban szervezik ki a gyermekek kezelését, mint a hagyományosabb társadalmakban, ahol a nagyszülők gyakrabban állnak rendelkezésre, és az anya nagyobb valószínűséggel marad otthon, hogy személyesen gondoskodjon a gyermekről (Fetterolf 2017). Más tényezők, például az étrendbeli különbségek (Adams et al. 2018; Rubenstein et al. 2018), a technológiától való függés (Dunn et al. 2017; Grynszpan et al. 2014; Lorah et al. 2013; Odom et al. 2015; Ploog et al. 2013) és a vényköteles gyógyszerek (Lemmon et al. 2011) is szerepet játszhatnak.
Korlátozások
A résztvevők kiválasztása újszerű kihívást jelent egy olyan vizsgálatban, amely a gondozók által végzett felmérésekre összpontosít. A résztvevők kiválasztása során a vizsgálatba való bevonás során nem lehetett volna megállapítani az ASD diagnózisának kiindulási alapját, mivel a gyermek diagnózisa nem része az ATEC kérdőívnek. Így nem kizárt, hogy a résztvevők egy része egyáltalán nem rendelkezett ASD-diagnózissal. Pl. egy neurotipikus kisgyermek szülei, akik valamilyen okból aggódtak az ASD diagnózis miatt, dönthettek úgy, hogy a kisgyermek fejlődését ATEC-értékelésekkel követik nyomon, és így véletlenül felvették a normálisan fejlődő gyermeküket az ATEC-gyűjteménybe. Mivel a neurotipikus gyermekek gyorsabban fejlődnek, a neurotipikus gyermekek jelenléte az adatállományban mesterségesen növelte volna az ATEC-pontszámok éves változásainak nagyságát, főként a fiatalabb résztvevők esetében.
Nem valószínű azonban, hogy sok neurotipikus résztvevő volt az adatbázisunkban. Először is, az ATEC gyakorlatilag ismeretlen az autista közösségen kívül. Másodszor, a neurotipikus gyermekek szüleit kevéssé ösztönzik arra, hogy több kimerítő ATEC-kérdőívet töltsenek ki (kivéve, ha az egyik gyermeket korábban ASD-vel diagnosztizálták). Harmadszor, amint azt a “Módszerek” részben leírtuk, a neurotipikus gyermekek hozzájárulásának további korlátozása érdekében kizártuk a neurotipikus populációt esetleg reprezentáló résztvevőket: azokat, akiknek az ATEC kezdeti összpontszáma 20 vagy annál kevesebb volt (az összes résztvevő 7%-a), és azokat, akik kétéves koruk előtt végezték el az első értékelést (a fennmaradó résztvevők 3%-a). Ezen erőfeszítés ellenére a közölt adatok túlbecsülhetik az ATEC-pontszámok éves változásának nagyságát, különösen a fiatalabb résztvevők esetében.
Amint azt más csoportok is megjegyezték (Whitehouse és mtsai. 2017; Charman és mtsai. 2004), az ATEC elsődleges kimeneti mérőeszközként való használatának van néhány velejáró hátránya. Míg az ATEC képes az ASD súlyosságában a résztvevők közötti inkrementális különbségek lehatárolására, az alskálák közötti mérések sokfélesége nem képes megkülönböztetni a fejlődésspecifikus változásokat a tünetspecifikus változásoktól. Az ATEC ezen aspektusa zavaró változót vezethet be, ha a résztvevők különböző fejlődési szakaszokban vannak, és egyedi fejlődési pályát követnek a vizsgálat során. E hatások mérséklése érdekében a vizsgálati terveknek pontosan el kell különíteniük a résztvevőket a fejlődési szakasz alapján. Ezt leggyakrabban az életkornak a fejlődési szakasz helyettesítőjeként való alkalmazásával érik el.