Kliiniseen tutkimukseen osallistuvien autismikirjon häiriötä (ASD) sairastavien lasten oireiden ajallisen muutoksen säännöllinen arviointi on ollut pitkäaikainen haaste. Yleinen este näissä ponnisteluissa on koulutettujen teknikkojen saatavuus, joita tarvitaan lasten tiukkaan ja johdonmukaiseen arviointiin useina ajankohtina. Jos vanhemmat voisivat tehdä lapsilleen säännöllisiä psykometrisiä arviointeja, kliinisten tutkimusten kustannukset pienenisivät, mikä mahdollistaisi pidemmät kliiniset tutkimukset suuremmalla koehenkilömäärällä.
ATEC kehitettiin tarjoamaan tällainen maksuton ja helposti saatavilla oleva menetelmä, jonka avulla hoitajat voivat seurata ASD:n oireiden muutoksia ajan myötä (Rimland ja Edelson 1999). Useissa tutkimuksissa on pyritty vahvistamaan ATEC:n validiteettia ja luotettavuutta (Al Backer 2016; Geier ym. 2013; Jarusiewicz 2002), mutta yhdessäkään tutkimuksessa ei ole tähän mennessä arvioitu osallistujien ATEC-pisteiden pitkittäisiä muutoksia iän, sukupuolen ja ASD:n vaikeusasteen suhteen. Yhdessä Magiatin ym. tekemässä tutkimuksessa pyrittiin arvioimaan kattavasti ATEC:n kykyä mitata pitkittäissuunnassa muutoksia osallistujien suorituskyvyssä (Magiati ym. 2011). Kyseisessä tutkimuksessa ATEC:n avulla seurattiin 22 koululaisen edistymistä viiden vuoden ajan. ATEC-pistemäärää verrattiin ikäkohtaisiin kognitiivisiin, kielellisiin ja käyttäytymiseen liittyviin mittareihin, kuten Wechslerin esikoulu- ja perusasteen älykkyysasteikkoon. Tutkijat totesivat ATEC:n korkean sisäisen johdonmukaisuuden tason sekä korkean korrelaation muiden standardoitujen arviointien kanssa, joita käytetään mittaamaan samoja kykyjä ASD-lapsilla (Magiati ym. 2011). Charman ym. käyttivät ATEC:tä muiden mittareiden ohella testatakseen, onko mahdollista seurata lasten pitkittäismuutoksia hoitajien antamien kyselylomakkeiden avulla, ja he havaitsivat ATEC:n osa-asteikoiden välisiä eriytyneitä vaikutuksia, jotka johtuvat mahdollisesti kehitykseen ja oireisiin keskittyvistä osa-asteikoista, jotka yhdistetään ATEC:n kokonaispistemäärään (Charman ym. 2004). Eräässä toisessa tutkimuksessa, jossa arvioitiin ruokavaliointervention kykyä vaikuttaa ASD-oireisiin, käytettiin myös ATEC:tä ensisijaisena mittarina (Klaveness ym. 2013), ja siinä todettiin, että sillä on ”korkea yleinen luotettavuus” yhdistettynä helppokäyttöisyyteen. Whitehouse ym. käyttivät ATEC:tä ensisijaisena tulosmittarina satunnaistetussa kontrolloidussa tutkimuksessa, joka koski heidän iPad-pohjaista ASD-interventiotaan nimeltä TOBY (Whitehouse ym. 2017). Tämä kokeilu toteutettiin kuuden kuukauden ajanjakson aikana, ja lopputulosarvioinnit tehtiin kolmen ja kuuden kuukauden aikapisteissä. Vaikka tutkimus ei osoittanut merkittäviä ATEC-pistemäärien eroja testiryhmien välillä, tutkijat vahvistivat uudelleen ATEC:n käytön ja totesivat sen ”sisäisen johdonmukaisuuden ja riittävän ennakoivan validiteetin” (Whitehouse ym. 2017). Nämä tutkimukset tukevat ATEC:n käyttökelpoisuutta ASD:n vaikeusasteen pitkittäismittauksen välineenä, joka voi olla elintärkeä seurattaessa oireiden muutoksia tutkimuksen aikana.
Tässä tutkimuksessa analysoitiin osallistujien raportoimia tietoja, jotka käyttivät ATEC:n online-versiota neljän vuoden ajanjakson aikana vuodesta 2013 vuoteen 2017. Näiden tietojen arviointi mahdollisti näkemyksen iän, sukupuolen, alkuperämaan ja ASD:n vaikeusasteen vaikutuksista ATEC-pisteiden pitkittäismuutoksiin, ja kaikki nämä tekijät (sukupuolta lukuun ottamatta) osoittivat tilastollisesti merkittäviä eroja, jotka vaikuttivat ATEC-pisteiden dynamiikkaan. Näillä tuloksilla tunnistetaan erityisiä muuttujia, jotka voivat muuttaa ASD-lasten kehityskulkua, ja ne osoittavat mahdollisia tulevaisuuden tutkimuskohteita ASD:n vaikeusasteen muutoksiin liittyvien syy-yhteyksien selvittämiseksi.
Sukupuoli ei vaikuta ATEC-pistemäärään
ASD:n esiintyvyys on vahvasti miespainotteista, ja se koskee neljä kertaa niin paljon miehiä kuin naisia. Näin ollen olimme kiinnostuneita eroista paranemisnopeudessa eri sukupuolta olevien osallistujien välillä. ATEC-kokonaispistemäärän paranemisessa ei havaittu merkittäviä eroja. Tämä viittaa siihen, että ASD-oireiden paranemisnopeus pysyy samanlaisena miehillä ja naisilla.
Iän vaikutus ATEC-pistemäärään
Osallistujien ikä oli merkittävä moduloiva tekijä heidän paranemisnopeutensa määrittämisessä. Nuoremmat lapset osoittivat suurempaa parannusta ATEC-kokonaispisteissä. Tämä ilmiö toistui eri osa-asteikoilla, ja erot 2-3-vuotiaiden ja 3-6-vuotiaiden välillä saavuttivat tilastollisen merkitsevyyden viestinnän, sosiaalisuuden ja fyysisen osa-asteikon osalta ja erot 2-3-vuotiaiden ja 6-12-vuotiaiden välillä saavuttivat tilastollisen merkitsevyyden kaikkien osa-asteikkojen osalta (taulukko 6). Tämä havainto on yhdenmukainen muiden ATEC-pitkittäistutkimusten kanssa: nuoremmilla lapsilla ATEC-kokonaispistemäärä parani enemmän kuin vanhemmilla lapsilla (Magiati ym., Charman ym., Whitehouse ym., taulukko 14).
Vuosittaisen alenemisen määrän havaittiin myös olevan suurin piirtein samankaltainen kuin muissa raporteissa tutkituilla ikäluokkien välisillä alueilla. Nuoremmilla lapsilla tässä tutkimuksessa havaittu ATEC-pistemäärän lasku on Whitehousen ym./TOBY-tutkimuksen ja Charmanin ym. tutkimusten välillä, taulukko 14. Vanhemmilla lapsilla tässä tutkimuksessa havaittu ATEC-arvon aleneminen on jokseenkin samanlainen kuin Charmanin ym. raportoima aleneminen, taulukko 14.
Tutkimusten väliset pienet erot johtuvat eroista tutkimusasetelmassa. Erityisesti tässä tutkimuksessa (1) oli huomattavasti enemmän osallistujia, (2) se perustui suurempaan määrään ATEC-arviointeja ja (3) se toteutettiin pidemmän ajanjakson aikana kuin kaikki muut tässä käsitellyt tutkimukset.
ASD:n vaikeusasteen vaikutus ATEC-pisteisiin
Vertailtaessa ATEC-kokonaispisteiden LS-keskiarvon eroa käyntikerralla 1 kaikki kolme vaikeusasteryhmien välistä parittaista vertailua tuottivat tilastollisesti merkitseviä eroja (taulukko 10). Tämä on ristiriidassa käyntikerran 8 kanssa, jolloin yksikään vertailuista ei saavuttanut tilastollista merkitsevyyttä (taulukko 10). Kaikkien neljän osa-asteikon tulokset olivat samansuuntaisia kuin ATEC-kokonaispistemäärän tulokset, eivätkä ne osoittaneet tilastollisesti merkitseviä eroja vakavuusryhmien välillä käyntikerralla 8 (taulukko 10). Tämä saattaa yksinkertaisesti johtua ASD:n vaikeusasteen määritelmästä, joka perustuu lapsen alkuperäiseen ATEC-kokonaispistemäärään. Tämä menetelmä ryhmittelee lapset, joilla on sama alkuperäinen ATEC-kokonaispistemäärä, yhteen iästä riippumatta. Näin ollen lapset, jotka saivat 80 pistettä alkuarvioinnissa 10-vuotiaana, ryhmitellään samaan ryhmään kuin lapset, jotka saivat 80 pistettä alkuarvioinnissa 2-vuotiaana. ATEC-normien (Mahapatra ym. 2018) mukaan nämä lapset saavat 12-vuotiaana pistemäärät 70 ja 25, joten he kuuluvat selvästi eri vaikeusasteryhmiin. Tämä epäjohdonmukaisuus ASD:n vaikeusasteen määrittelyssä pelkästään alkuperäisen ATEC-kokonaispistemäärän perusteella iästä riippumatta saattaa selittää havainnon, jonka mukaan yksikään ryhmävertailu ei saavuttanut tilastollista merkitsevyyttä käyntikerralla 8.
ASD:n vaikeusasteryhmien määrittely kahden muuttujan – alkuperäisen ATEC-kokonaispistemäärän ja iän – perusteella antoi jonkin verran parempia tuloksia verrattuna ASD:n vaikeusasteen määrittelyyn pelkän alkuperäisen ATEC-kokonaispistemäärän perusteella. Vaikka kummallakaan määrittelymenetelmällä ei havaittu tilastollisesti merkitseviä eroja vakavuusryhmien välillä ATEC-kokonaispistemäärän osalta käyntikerralla 8 (taulukot 10, 13), ensin mainitulla menetelmällä havaittiin tilastollisesti merkitseviä pareittaisia eroja kaikkien ryhmien välillä käyntikerralla 8 kommunikaatio-ala-asteikon osalta, mikä osoitti suurempaa parannusta lapsilla, joilla oli lievempi ASD, ja vahvisti sekä ATEC-kokonaispistemäärän että ATEC:n kokonaispistemäärän ja iän perusteella tapahtuvan vaikeusasteen ryhmien määrittelyn edun.
Syntymävaltion rooli
Tavanomainen viisaus saattaa antaa ymmärtää, että resurssien lisääntyneen saatavuuden, mukaan lukien ASD:n valtion tarjoama hoito, pitäisi johtaa suurempiin parannuksiin. Englanninkieliset kansakunnat (Yhdysvallat, Kanada, Yhdistynyt kuningaskunta, Irlanti, Australia ja Uusi-Seelanti) ovat maailman johtavia ASD-lasten terapiaan suunnatuissa valtion menoissa (Ganz 2007; Horlin ym. 2014; Paula ym. 2011), ja siksi niiden odotettaisiin tuottavan parempia tuloksia ASD-terapiasta. Yllättäen englanninkielisten maiden vertailu ei-englanninkielisiin maihin osoitti suurempia parannuksia ATEC-kokonaispistemäärässä sekä kussakin ala-asteikossa ei-englanninkielisissä maissa (taulukko 8).
Tämä havainto on ristiriidassa tavanomaisen ajattelun kanssa, ja se korostaa yhteisymmärrystä siitä, että kehittyneissä maissa on potentiaalia parantaa ASD-lasten hoitoa. Vaikka on vaikea spekuloida, mistä tämä ero kehittyneiden englanninkielisten maiden ja ei-englanninkielisten maiden välillä johtuu, on huomattavaa, että lasten hoito ulkoistetaan useammin kehittyneissä englanninkielisissä maissa verrattuna perinteisempiin yhteiskuntiin, joissa isovanhemmat ovat yleisemmin käytettävissä ja äiti jää todennäköisemmin kotiin hoitamaan lasta henkilökohtaisesti (Fetterolf 2017). Muut tekijät, kuten erot ruokavaliossa (Adams ym. 2018; Rubenstein ym. 2018), riippuvuus teknologiasta (Dunn ym. 2017; Grynszpan ym. 2014; Lorah ym. 2013; Odom ym. 2015; Ploog ym. 2013) ja reseptilääkkeillä (Lemmon ym. 2011) voi myös olla merkitystä.
Limitations
Osallistujien valinta on uudenlainen haaste tutkimuksessa, jossa keskitytään hoitajien antamiin arviointeihin. Tähän tutkimukseen osallistujia valittaessa ei voitu määrittää ASD-diagnoosin lähtötasoa, koska lapsen diagnoosi ei ole osa ATEC-kyselylomaketta. Näin ollen ei ole mahdotonta, että osalla osallistujista ei ollut ASD-diagnoosia lainkaan. Esimerkiksi neurotyypillisen pikkulapsen vanhemmat, jotka olivat jostain syystä huolissaan ASD-diagnoosista, saattoivat päättää seurata pikkulapsen kehitystä ATEC-arvioinneilla ja siten lisätä epähuomiossa normaalisti kehittyvän lapsensa ATEC-kokoelmaan. Koska neurotyypilliset lapset kehittyvät nopeammin, neurotyypillisten lasten läsnäolo aineistossa olisi keinotekoisesti lisännyt ATEC-pisteiden vuotuisten muutosten suuruutta, pääasiassa nuorempien osallistujien osalta.
On kuitenkin epätodennäköistä, että tietokannassamme olisi ollut paljon neurotyypillisiä osallistujia. Ensinnäkin ATEC on käytännössä tuntematon autismiyhteisön ulkopuolella. Toiseksi neurotyypillisten lasten vanhemmilla ei ole juurikaan kannustimia täyttää useita tyhjentäviä ATEC-kyselylomakkeita (ellei yhdellä lapsista ole aiemmin diagnosoitu ASD). Kolmanneksi, kuten kohdassa ”Menetelmät” on kuvattu, neurotyypillisten lasten osuuden rajoittamiseksi entisestään neurotyypillistä väestöä mahdollisesti edustavat osallistujat jätettiin pois: ne, joiden alkuperäinen ATEC-kokonaispistemäärä oli enintään 20 (7 % kaikista osallistujista), ja ne, jotka saivat ensimmäisen arvionsa ennen kahden vuoden ikää (3 % jäljelle jääneistä osallistujista). Tästä pyrkimyksestä huolimatta raportoidut tiedot saattavat liioitella ATEC-pisteiden vuotuisten muutosten suuruutta erityisesti nuoremmilla osallistujilla.
Kuten muutkin ryhmät ovat todenneet (Whitehouse ym. 2017; Charman ym. 2004), ATEC:n käyttöön ensisijaisena lopputulosmittarina liittyy joitakin luontaisia haittoja. Vaikka ATEC kykenee hahmottamaan ASD:n vaikeusasteen asteittaisia eroja osallistujien välillä, sen ala-asteikkojen mittausten moninaisuus ei pysty erottamaan kehityskohtaisia muutoksia oirekohtaisista muutoksista. Tämä ATEC:n näkökohta voi aiheuttaa sekoittavan muuttujan, kun osallistujat ovat eri kehitysvaiheissa ja noudattavat yksilöllisiä kehityskulkuja tutkimuksen aikana. Näiden vaikutusten lieventämiseksi tutkimussuunnitelmissa on erotettava osallistujat tarkasti kehitysvaiheen perusteella. Tämä onnistuu useimmiten käyttämällä ikää kehitysvaiheen korvikkeena.