L’évaluation régulière de l’évolution temporelle des symptômes des enfants atteints de troubles du spectre autistique (TSA) participant à un essai clinique est un défi de longue date. Un obstacle commun à ces efforts est la disponibilité des techniciens formés nécessaires pour effectuer une évaluation rigoureuse et cohérente des enfants à plusieurs points dans le temps. Si les parents pouvaient administrer des évaluations psychométriques régulières de leurs enfants, le coût des essais cliniques serait alors réduit, ce qui permettrait de réaliser des essais cliniques plus longs avec le plus grand nombre de sujets.
L’ATEC a été développé pour fournir une telle méthode gratuite et facilement accessible aux soignants pour suivre les changements des symptômes des TSA dans le temps (Rimland et Edelson 1999). Diverses études ont cherché à confirmer la validité et la fiabilité de l’ATEC (Al Backer 2016 ; Geier et al. 2013 ; Jarusiewicz 2002), mais aucune à ce jour n’a évalué les changements longitudinaux des scores ATEC des participants en fonction de l’âge, du sexe et de la gravité des TSA. Un essai mené par Magiati et al. visait à évaluer de façon exhaustive la capacité de l’ATEC à mesurer longitudinalement les changements dans la performance des participants (Magiati et al. 2011). Cette étude a utilisé ATEC pour suivre les progrès de 22 écoliers sur une période de 5 ans. Le score ATEC a été comparé à des mesures cognitives, linguistiques et comportementales spécifiques à l’âge, telles que l’échelle d’intelligence préscolaire et primaire de Wechsler. Les chercheurs ont noté le haut niveau de cohérence interne de l’ATEC ainsi qu’une corrélation élevée avec d’autres évaluations standardisées utilisées pour mesurer les mêmes capacités chez les enfants atteints de TSA (Magiati et al. 2011). Charman et al. ont utilisé l’ATEC parmi d’autres mesures pour tester la faisabilité d’un suivi des changements longitudinaux chez les enfants à l’aide de questionnaires administrés par les soignants et ont noté des effets différentiels entre les sous-échelles de l’ATEC, peut-être dus aux sous-échelles axées sur le développement par rapport aux sous-échelles axées sur les symptômes qui sont confondues dans le score total de l’ATEC (Charman et al. 2004). Une autre étude évaluant la capacité d’une intervention diététique à influer sur les symptômes des TSA a également utilisé l’ATEC comme mesure principale (Klaveness et al. 2013), concluant qu’elle présente une » fiabilité générale élevée » associée à une facilité d’accès. Whitehouse et al. ont utilisé l’ATEC comme mesure primaire des résultats dans le cadre d’un essai contrôlé randomisé de leur intervention sur iPad pour les TSA, appelée TOBY (Whitehouse et al. 2017). Cet essai a été mené sur une période de 6 mois, avec des évaluations des résultats aux points de temps de 3 et 6 mois. Bien que l’étude n’ait pas démontré de différences significatives entre les scores ATEC des groupes testés, les chercheurs ont réaffirmé leur utilisation de l’ATEC, notant sa » cohérence interne et sa validité prédictive adéquate » (Whitehouse et al. 2017). Ces études soutiennent la viabilité de l’ATEC en tant qu’outil de mesure longitudinale de la sévérité des TSA, ce qui peut être vital pour suivre les changements de symptômes au cours d’un essai.
La présente étude a analysé les données rapportées par les participants utilisant la version en ligne de l’ATEC sur une période de 4 ans, de 2013 à 2017. L’évaluation de ces données a permis de comprendre les effets de l’âge, du sexe, du pays d’origine et de la sévérité des TSA sur les changements longitudinaux du score ATEC, tous ces facteurs (sauf le sexe) montrant des différences statistiquement significatives affectant la dynamique du score ATEC. Ces résultats identifient des variables spécifiques capables de modifier la trajectoire développementale des enfants atteints de TSA et indiquent des pistes d’investigations futures possibles sur les relations causales liées aux changements de la sévérité des TSA.
Le sexe n’affecte pas le score ATEC
La prévalence des TSA est fortement orientée vers les hommes, touchant quatre fois plus d’hommes que de femmes. Par conséquent, nous nous sommes intéressés aux différences dans le taux d’amélioration entre les participants de différents sexes. Aucune différence significative dans l’amélioration du score total ATEC n’a été observée. Cela suggère que le taux d’amélioration des symptômes des TSA reste similaire chez les hommes et les femmes.
Effet de l’âge sur le score ATEC
L’âge des participants a été un facteur modulateur important pour déterminer le taux de leur amélioration. Les enfants les plus jeunes ont démontré une plus grande amélioration du score total ATEC. Ce phénomène s’est reproduit dans les sous-échelles, les différences entre le groupe 2-3 ans et le groupe 3-6 ans atteignant une signification statistique pour les sous-échelles Communication, Sociabilité et Physique, et les différences entre le groupe 2-3 ans et le groupe 6-12 ans atteignant une signification statistique pour toutes les sous-échelles (tableau 6). Ce résultat est cohérent avec d’autres études longitudinales de l’ATEC : les enfants plus jeunes ont montré une plus grande amélioration du score total de l’ATEC par rapport aux enfants plus âgés (Magiati et al., Charman et al., Whitehouse et al., tableau 14).
L’ampleur de la diminution annuelle du score de l’ATEC s’est également avérée être à peu près similaire à d’autres rapports dans la tranche d’âge étudiée. Pour les enfants plus jeunes, la réduction du score ATEC observée dans cette étude se situe entre celles de l’essai Whitehouse et al./TOBY et de Charman et al, tableau 14. Pour les enfants plus âgés, la réduction de l’ATEC observée dans cette étude est quelque peu similaire à celle rapportée par Charman et al, tableau 14.
Les petites différences entre les études peuvent être attribuées à des différences dans la conception de l’étude. En particulier, l’étude actuelle (1) comptait beaucoup plus de participants, (2) était basée sur un plus grand nombre d’évaluations ATEC et (3) a été menée sur la plus longue période de temps que toutes les autres discutées ici.
Effet de la gravité des TSA sur le score ATEC
En comparant la différence de la moyenne LS pour le score total ATEC à la visite 1, les trois comparaisons par paire entre les groupes de gravité ont donné des différences statistiquement significatives (tableau 10). Ceci est en contraste avec la visite 8, à laquelle aucune des comparaisons n’a atteint une signification statistique (tableau 10). Les résultats des quatre sous-échelles ont reflété ceux du score total ATEC, ne montrant aucune différence statistiquement significative entre les groupes de gravité lors de la visite 8 (tableau 10). Il peut s’agir d’un simple artefact de la définition de la gravité des TSA, qui est basée sur le score total initial de l’ATEC d’un enfant. Cette méthode permet de regrouper les enfants ayant le même score total initial ATEC, indépendamment de leur âge. Ainsi, les enfants qui obtiennent un score de 80 lors de leur évaluation initiale à l’âge de 10 ans sont regroupés avec les enfants qui obtiennent un score de 80 lors de leur évaluation initiale à l’âge de 2 ans. Selon les normes ATEC (Mahapatra et al. 2018), ces enfants obtiendront respectivement un score de 70 et 25 à l’âge de 12 ans, et appartiennent donc clairement à des groupes de gravité différents. Cette incohérence dans la définition de la gravité des TSA uniquement basée sur le score total initial ATEC indépendamment de l’âge peut expliquer l’observation selon laquelle aucune des comparaisons de groupes n’a atteint la signification statistique à la visite 8.
La définition des groupes de gravité des TSA basée sur deux paramètres – le score total initial ATEC et l’âge – a donné des résultats quelque peu supérieurs par rapport à la définition de la gravité des TSA basée uniquement sur le score total initial ATEC. Alors que les deux méthodes de définition n’ont pas montré de différences statistiquement significatives entre les groupes de gravité à la visite 8 pour le score total ATEC (tableaux 10, 13), la première méthode a montré des différences statistiquement significatives par paire entre tous les groupes à la visite 8 pour la sous-échelle de communication, indiquant une plus grande amélioration chez les enfants atteints de TSA plus légers et confirmant l’avantage de l’attribution de groupes de gravité basée à la fois sur le score total ATEC initial et sur l’âge.
Rôle du pays d’origine
La sagesse conventionnelle peut suggérer que l’accès accru aux ressources, y compris la thérapie fournie par le gouvernement pour les TSA, devrait entraîner de plus grandes améliorations. Les pays anglophones (les États-Unis, le Canada, le Royaume-Uni, l’Irlande, l’Australie et la Nouvelle-Zélande) sont en tête des dépenses gouvernementales pour la thérapie des enfants atteints de TSA (Ganz 2007 ; Horlin et al. 2014 ; Paula et al. 2011) et on s’attendrait donc à ce que les résultats de la thérapie des TSA soient supérieurs. Étonnamment, une comparaison entre les pays anglophones et les pays non anglophones a démontré des améliorations plus importantes du score total ATEC ainsi que de chaque sous-échelle au sein des pays non anglophones (tableau 8).
Cette observation va à l’encontre de la pensée conventionnelle et souligne le consensus selon lequel il existe un potentiel d’amélioration du traitement des enfants atteints de TSA dans le monde développé. Bien qu’il soit difficile de spéculer sur la raison de cette disparité entre les pays développés anglophones et les pays non anglophones, il est notable que le traitement des enfants est plus souvent externalisé dans les pays développés anglophones par rapport aux sociétés plus traditionnelles où les grands-parents sont plus souvent disponibles et où la mère est plus susceptible de rester à la maison pour s’occuper personnellement d’un enfant (Fetterolf 2017). D’autres facteurs, comme les différences de régime alimentaire (Adams et al. 2018 ; Rubenstein et al. 2018), la dépendance à la technologie (Dunn et al. 2017 ; Grynszpan et al. 2014 ; Lorah et al. 2013 ; Odom et al. 2015 ; Ploog et al. 2013) et les médicaments sur ordonnance (Lemmon et al. 2011) pourraient également jouer un rôle.
Limitations
La sélection des participants présente un défi inédit dans une étude axée sur les évaluations administrées par les soignants. Lors de la sélection des participants à inclure dans cette étude, une base de référence du diagnostic de TSA n’aurait pas pu être établie car le diagnostic de l’enfant ne fait pas partie du questionnaire ATEC. Il n’est donc pas impossible que certains des participants n’aient pas du tout reçu de diagnostic de TSA. Par exemple, les parents d’un jeune enfant neurotypique qui s’inquiétaient pour une raison quelconque d’un diagnostic de TSA auraient pu décider de suivre le développement de leur enfant au moyen des évaluations ATEC et ainsi ajouter par inadvertance leur enfant au développement normal à la collection ATEC. Comme les enfants neurotypiques se développent plus rapidement, la présence d’enfants neurotypiques dans l’ensemble de données aurait augmenté artificiellement l’ampleur des changements annuels des scores ATEC, principalement pour les participants plus jeunes.
Il est toutefois peu probable qu’il y ait eu beaucoup de participants neurotypiques dans notre base de données. Premièrement, l’ATEC est pratiquement inconnu en dehors de la communauté de l’autisme. Deuxièmement, il y a peu d’incitation pour les parents d’enfants neurotypiques à remplir de multiples questionnaires ATEC exhaustifs (à moins que l’un des enfants n’ait déjà reçu un diagnostic de TSA). Troisièmement, comme décrit dans la section » Méthodes « , pour limiter davantage la contribution des enfants neurotypiques, les participants susceptibles de représenter la population neurotypique ont été exclus : ceux qui avaient un score total initial ATEC de 20 ou moins (7 % de tous les participants) et ceux qui ont subi leur première évaluation avant l’âge de deux ans (3 % des participants restants). Malgré cet effort, les données rapportées peuvent surestimer l’ampleur des changements annuels des scores ATEC, en particulier chez les participants les plus jeunes.
Comme l’ont noté d’autres groupes (Whitehouse et al. 2017 ; Charman et al. 2004), l’utilisation de l’ATEC comme mesure de résultat primaire présente certains inconvénients inhérents. Bien que l’ATEC soit capable de délimiter des différences progressives dans la gravité des TSA parmi les participants, la variété des mesures parmi ses sous-échelles ne permet pas de différencier les changements spécifiques au développement des changements spécifiques aux symptômes. Cet aspect de l’ATEC peut introduire une variable confusionnelle lorsque les participants sont à des stades de développement différents et suivent des trajectoires de développement uniques au cours d’une étude. Pour atténuer ces effets, les plans d’essai doivent séparer avec précision les participants en fonction de leur stade de développement. Pour ce faire, on utilise le plus souvent l’âge comme indicateur du stade de développement.