Abstract
Torsion of the appendix testis is not an uncommon cause of acute hemiscrotum. Het wordt vaak verkeerd gediagnosticeerd als acute epididymitis, orchitis, of torsie van testis. Hoewel conservatief beheer de behandeling van keuze is voor deze aandoening, is snelle chirurgische interventie gerechtvaardigd wanneer testiculaire torsie wordt vermoed. Wij melden een geval van torsie van een grote appendix testis verkeerd gediagnosticeerd als pyocele. Spoedeisende exploratie van de testis toonde een grote blindedarm testis met torsie en vroege kenmerken van gangreen. Na excisie van de blindedarmtestis werd de wond gesloten met een open drain. De patiënt had een ongestoord en vlot postoperatief herstel.
1. Inleiding
Torsie van de appendix testis is een veel voorkomende oorzaak van scrotale pijn bij kinderen. Het treedt op tijdens de prepuberale jaren (leeftijd 7-14), vaak uitgelokt door trauma of inspanning. De meeste gevallen presenteren zich met unilaterale pijn en zwelling van het scrotum en worden vaak verkeerd gediagnosticeerd als torsie van de testis, epididymitis, of epididymoorchitis. Misdiagnose van pyocele tegen torsie van een grote appendix testis is een uiterst zeldzame gebeurtenis.
2. Case Report
Een 13-jarige jongen presenteerde zich op de chirurgische OPD (poliklinische afdeling) met een voorgeschiedenis van een scrotale zwelling aan de rechterkant sinds 3 jaar, pijn in het rechter hemiscrotum sinds 10 dagen, en koorts sinds 3 dagen. De patiënt begon met een geleidelijk toenemende zwelling van het rechter hemiscrotum gedurende 3 jaar. 10 dagen voor zijn presentatie, ontwikkelde hij pijn over de zwelling die dof pijnlijk en continu van aard was, geassocieerd met koorts die mild en continu was. Er was geen voorafgaande geschiedenis van enig trauma of lichaamsbeweging. Bij onderzoek had de patiënt een zwelling van het rechter hemiscrotum met oedeem en erytheem van de scrotale huid. Het blauwe stippenteken was afwezig. Bij palpatie was de lokale temperatuur verhoogd, de huid was gevoelig, en de testis was niet afzonderlijk palpeerbaar. Linkerzijde scrotum en testis waren normaal. Bij onderzoek was hemoglobine 12,8 g/dL, het totale aantal leukocyten was 12140 per microliter, en andere bloedparameters waren binnen de normale grenzen. Een dikwandige septated collectie werd gevonden in de rechter tunica vaginalis testis met drijvende interne puin op ultrasonografie (figuur 1). Beide testes, mediastinum testis, en het snoer structuur waren normaal (figuur 2). Scrotale huid verscheen verdikt en oedemateuze. Doppler studie toonde een vergrote rechter epididymis met verhoogde vasculariteit met een normaal stromingspatroon naar de rechter testis. Op basis van de klinische bevindingen en het onderzoek werd de voorlopige diagnose rechter epididymitis met rechter pyocele gesteld.
Emergency exploratie werd gedaan die een grote cyste van ongeveer 5 × 3,5 × 3 cm in grootte onthuld met een steel die voortkwam uit de bovenste pool van de testis (figuur 3 (b)). Torsie van de cyste was duidelijk bij de steel (figuur 3 (a)). Inhoud van de cyste was gangreneous hemorrhagic vloeistof met vroege kenmerken van gangrene duidelijk in de wand. Cyste werd geëxcideerd samen met de steel (figuur 3 (c)) en verzonden voor histopathologisch onderzoek. De scrotale wond werd gesloten met een open drain. Het herstel verliep voorspoedig in de postoperatieve periode en hij werd ontslagen na verwijdering van de drain. Het histopathologisch rapport toonde een hemorrhagisch infarct met organisatie en fibroblastische proliferatie secundair aan torsie zonder enig bewijs van neoplastische degeneratie. Bij follow-up, patient doet het goed.
(a)
(b)
(c)
(a)
(b)
(c)
3. Discussie
De appendix van de testis, ook bekend als hydatide van Morgagni, is een overblijfsel van het bovenste deel van de paramesonefrische ductus (Müllerian ductus), terwijl een deel van de mesonefrische ductus, craniaal aan de testis, de appendix van epididymis vormt. In 1913 vermeldde Ombredanne de torsie van appendix testis, maar het eerste verslag van een geval werd gepubliceerd in 1922 door Colt. Het is een veel voorkomende oorzaak van acute scrotale pijn bij kinderen en wordt vaak verkeerd gediagnosticeerd als acute epididymitis, epididymoorchitis, of torsie van testis. Onder de patiënten die zich presenteren met een acuut scrotum, is testiculaire torsie de meest voorkomende diagnose bij de prepuberale man. In een studie door Knight en Vassy van acute scrotale pijn bij 395 jongens variërend in leeftijd van 30 dagen tot 17 jaar, waren de frequenties van diagnoses testiculaire torsie (38%), epididymitis of orchitis (31%), en torsie appendix testis (24%).
Torsie van appendix testis presenteert zich meestal met plotseling optredende hemiscrotale pijn zonder enige systemische symptomen of urinaire klachten. Klinisch kan het scrotum gezwollen en oedeemachtig zijn met gevoeligheid beperkt tot de bovenste pool van de testis. De aanwezigheid van een paratesticulaire knobbel samen met een blauw puntteken is pathognomonisch voor de diagnose van deze aandoening, maar dit wordt slechts in 21% van de gevallen gevonden. Blue dot sign met een normaal palpabele, niet gevoelige testis sluit meestal klinisch een torsie van de testis uit, maar afwezigheid van een ipsilaterale cremasterische reflex is een indicatie voor een sterke klinische verdenking van een testiculaire torsie. Te laat doen van de test leidt vaak tot misdiagnose van epididymitis of epididymoorchitis door verhoogde bloedstroom naar de aangrenzende epididymis en testis met mogelijk een reactieve hydrocele. Een oedemateuze appendix en kop van epididymis geven soms een “Mickey Mouse” uiterlijk bij ultrasonografie op transversale lie. Doppler-sonografie toont een normaal stromingspatroon in de testis, met hier en daar hypervasculariteit als gevolg van een reactieve ontsteking. Doppleronderzoek kan een sensitiviteit van 86% en een specificiteit van 100% bereiken bij de diagnose van testiculaire torsie. Radionuclide beeldvorming met technetium-99m (99mTc) natriumpertechnetaat kan een hot-dot teken laten zien als gevolg van een gebied met verhoogde traceropname.
De behandeling voor deze aandoening is in principe conservatief met rust, observatie, analgetica, en scrotale ondersteuning. Chirurgisch ingrijpen is aangewezen wanneer de diagnose van testiculaire torsie niet kan worden uitgesloten en de symptomen langdurig zijn en niet spontaan verdwijnen. De gangreneuze appendage kan gemakkelijk worden geëxcideerd via een kleine scrotale incisie, resulterend in snelle verlichting van de symptomen.
4. Conclusie
Torsie van appendix testis is een veel voorkomende oorzaak van acute scrotale pijn, vaak verkeerd gediagnosticeerd vanwege de atypische presentatie. De klassieke bevinding van torsie van appendix testis met een typisch blauwe stip teken wordt slechts in enkele gevallen gezien. Sterke klinische verdenking met een hoge resolutie sonografie met Doppler kan deze aandoening diagnosticeren, maar snelle chirurgische interventie is vereist in klinisch equivocal gevallen.
Consent
Voor publicatie van dit case report en eventuele begeleidende beelden werd schriftelijke geïnformeerde toestemming van de patiënt verkregen.
Conflict of Interests
De auteurs verklaren geen belangenconflict.
Authors’ Contribution
Dr. Susanta Meher en Dr. Rakesh Sharma hebben het artikel voorbereid. Dr. Susanta Meher en Dr. Satyajit Rath hebben bijgedragen aan de behandeling van de patiënt en de follow-up. Professor Prakash Kumar Sasmal en professor Tushar Subhadarshan Mishra hebben het artikel gereviseerd.